La lezione si basa sulle patologie da accumulo, emocromatosi e morbo di Wilson, epatite alcolica e MASLD.

EMOCROMATOSI E SOVRACCARICO DI FERRO


SOVRACCARICHI MARZIALI


I sovraccarichi marziali devono sempre essere valutati ed esclusi in tutti i pazienti con epatopatia anche se è stata identificata un’altra causa eziologica. Nulla può escludere che un portatore di epatite HCV, HDV, HBV o di NASH non possa anche avere un sovraccarico marziale.


METODI BIOCHIMICI INDIRETTI PER VALUTARE LO STATO DI FERRO

Come facciamo a capire se il paziente presenta un overload marziale?

  1. Ferritina sierica

    Un esame di primo livello è la ferritina, un buon surrogato per ipotizzare un accumulo marziale, ma il problema risiede nella sua bassa specificità.


    Nell’immagine, a sinistra è possibile notare tutte le cause di sovraccarico marziale in cui la ferritina è sempre alterata, cioè ha valori estremamente alti.

    A destra invece abbiamo patologie che nulla hanno a che vedere con il sovraccarico marziale e che presentano comunque ferritina aumentata.

  2. Saturazione della transferrina

Molto più specifica è la saturazione della transferrina, ovvero il rapporto fra sideremia e capacità ferro-legante della transferrina.

Ha un cut-off: per avere un sovraccarico marziale significativo, a maggior ragione con emocromatosi genetica, la saturazione della transferrina deve essere comunque superiore al 45%.

Attenzione ai pz con cirrosi avanzata, in quanto la produzione di transferrina da parte del fegato è ridotta e potremmo trovarci di fronte a falsi positivi.


METODI FISICI INDIRETTI PER VALUTARE LO STATO DI FERRO

Dopo i test biochimici passiamo ai test di imaging:

  1. Risonanza magnetica T2* (T2 star)

    La risonanza magnetica T2 star consente di valutare la presenza di ferro in organi solidi e la quantità di ferro immagazzinata in determinate ore.

    Ha buona sensibilità e specificità.


  2. Biosuscettometro magnetico SQUID

    A Torino è presente un biosuscettometro magnetico chiamato SQUID (Superconducting Quantum Interference Devises) in dotazione alla pediatria del San Luigi, utilizzato soprattutto per pazienti talassemici per vedere se la terapia chelante a cui devono essere sottoposti è efficace o meno (valuta se si ha o meno un calo dei livelli di ferro immagazzinato nel fegato).

    Si tratta di un magnetometro che sfrutta i campi magnetici ed è in grado di misurare, con ottima approssimazione, la quantità di ferro immagazzinato nel fegato. Dà non solo una valutazione statica, cioè tale ora e tale giorno il paziente ha tot grammi di ferro per peso secco, ma anche dinamica, poiché è possibile ripetere lo SQUID a distanza di mesi, anni, e quindi ci consente di vedere se la terapia proposta al paziente talassemico ha dato gli esiti sperati, ovvero una riduzione della quantità di ferro immagazzinata.


    Questa è la foto dello SQUID che c'è al San Luigi. in Europa è presente, oltre che a Torino, solo ad Amburgo, quindi in tutto abbiamo due SQUID in Europa.


    Vantaggi


Possiamo infine fare diagnosi con un metodo indiretto, ovvero attraverso il salasso: se eseguendolo si rimuove una data quantità di ferro (più di 3 g nella donna e più di 5 nel maschio) posso fare diagnosi con certezza di emocromatosi.


METODI FISICI DIRETTI PER LA VALUTAZIONE DELLO STATO DI FERRO

1. Biopsie

Metodo usato in passato. È chiaro che eseguendo la biopsia di un organo si può dire quanto ferro ha immagazzinato, ma tale manovra, oltre ad avere un aspetto invasivo non gradito ai pazienti, soffre comunque di errori di campionamento.

Questa è una biopsia epatica di un paziente con emocromatosi genetica. Oltre a mostrare un quadro di fibrosi avanzata, siamo già davanti a un nodulo cirrotico, c’è la componente bluastra che indica un’enorme quantità di atomi di ferro all’interno degli epatociti (colorati con la colorazione di Perls).


VALUTAZIONE DEL SOVRACCARICO MARZIALE

Il concetto importante è che non esiste un overload marziale piccolo o grande: ogni atomo di ferro oltre a quello necessario per l’emopoiesi e per la fisiologia cellulare è potenzialmente tossico, quindi non ci deve essere.

Bisogna ricordare che il ferro è contenuto soprattutto negli eritrociti ed in seguito alla loro emolisi e alla loro distruzione viene recuperato e rimesso nel pool circolante, inoltre il ferro introdotto con l’alimentazione viene assorbito al livello dell’intestino. Una volta assorbito, viene utilizzato per sintetizzare emoglobina e mioglobina, perciò i tessuti più ricchi sono in assoluto il midollo osseo e i muscoli. Ma il fegato è un organo di immagazzinamento, una nostra riserva fisiologica di ferro che non deve superare un certo limite altrimenti diventa tossico.

Il problema è che il turnover del ferro è inoltre estremamente rigido, non abbiamo molti bypass se qualcosa non funziona: ogni giorno introduciamo 1-2 mg di ferro e ogni giorno dobbiamo dismetterne altrettanti. Noi umani non siamo in grado di dismettere il ferro, se non tramite due meccanismi, che sono:

In 100 ml di sangue sono contenuti dai 12 ai 15 g di Hb ed ogni grammo di Hb ha 3,4 mg di ferro. Un salasso è un’asportazione di 400 ml di sangue, che rimuove quindi circa 163 mg di ferro. Questo determina una lieve anemia, che richiama ferro dagli organi, motivo per il quale il salasso è terapeutico.

Periodicamente, anche una volta alla settimana, il paziente fa i salassi fino a raggiungere uno stato che si basa in genere sulla ferritina: quando si raggiunge un valore di ferritina intorno a 100 µg/l si è quasi sicuri di avere rimosso la stragrande maggioranza di ferro in eccesso.

Per quanto riguarda i chelanti, la Deferoxamina è stata sostituita, ci sono dei chelanti molto più tollerati ed efficaci. I salassi vanno in genere riservati alla emocromatosi genetica, ad altri tipi di sovraccarico marziale, a pazienti che hanno l’ipersiderosi dopo un trapianto di midollo. I chelanti vanno riservati in genere ai talassemici, ai pazienti mielodisplastici, qualche volta lo si dà anche ai pazienti emosiderosi post trapianto di midollo.

La Deferoxamina è stata sostituita perché può essere somministrata solo per via sottocutanea e dà

effetti collaterali, in genere gastrointestinali, per cui i pazienti talvolta la sospendevano.

Ad oggi esistono il Deferiprone (però ha una certa tossicità) ed il Deferasirox, che ha un assorbimento rapido e probabilmente non ha tossicità, mantenendo la stessa efficacia della Deferoxamina.

Ricapitolando, il protocollo terapeutico dell’emocromatosi ereditaria sono i salassi, si monitorizza con l’emocromo e la ferritina, con la saturazione della transferrina, ed eventualmente con lo SQUID. Si procede così fino a quando non si ottiene l’eliminazione del sovraccarico, ed è una terapia per la vita.


MORBO DI WILSON

Il morbo di Wilson è una malattia dovuta al sovraccarico in eccesso di rame.

È una malattia genetica autosomica recessiva che riguarda il gene ATP7B situato sul cromosoma 13, altamente espresso non solo nel fegato ma anche nel rene e nel cervello. La patologia ha una presentazione altamente variabile, quasi sempre nei primi anni di vita, mentre è molto difficile che un Wilson si manifesti dopo i 40 anni.


MECCANISMO PATOGENETICO

Il gene codifica per una ATPasi transmembrana che ha la funzione di legare l'atomo di rame alla sua proteina vettrice, la ceruloplasmina. Se l’ATPasi non funziona, il rame non può essere legato alla ceruloplasmina, non può essere veicolato, e rimane all’interno del fegato o in altri organi.

Mancando l'ATP7B non c'è né l'incorporazione nella ceruloplasmina né la dismissione nella bile.

L’escrezione biliare è l'unica via fisiologica per dismettere l'eccesso di rame, non c'è una circolazione enteroepatica. La ceruloplasmina è solo un marcatore di malattia, non ha nessuna funzione nel produrre il danno.


PATOGENESI

La patogenesi si articola in 3 fasi:

  1. Fase iniziale: il rame comincia ad accumularsi a livello epatico. È una fase totalmente asintomatica.

  2. Fase intermedia: comincia a verificarsi un rilascio di rame in altri organi e ne avviene la ridistribuzione a livello intraepatico, dal citoplasma ai lisosomi.

  3. Fase finale: accumulo conclamato con sintomi di insufficienza d’organo.


    EPIDEMIOLOGIA

    Essendo una malattia genetica predilige le comunità chiuse come le isole (in Italia la Sardegna). Il sesso femminile è lievemente più colpito del sesso maschile.


    QUADRO CLINICO

    Il rame si accumula in diversi organi:

Purtroppo questi farmaci non sono privi di effetti collaterali, perciò alcuni pazienti cessano di assumerli, con gravi conseguenze sulla prognosi. Bisogna assolutamente seguirli ed impedire che sospendano il chelante.



Se la terapia viene seguita correttamente e per lungo tempo si notano ottimi risultati: in questo paziente, trattato con zinco per 4 anni e praticamente in fase cirrotica, c'è stata una completa restituzione.

Per ora non ci sono novità terapeutiche oltre a quelle elencate, la terapia genica fa parte probabilmente delle sfide del futuro.

Riassumendo, il morbo di Wilson è una malattia genetica, riguarda la mancanza di una proteina, la diagnosi spesso è difficile, ma se è precoce (e quindi trattata per tempo) evita la progressione della malattia. L'epatopatia non progredisce se riusciamo a mantenere basso il livello del rame, quindi impedirne l’assorbimento e facilitarne l’espulsione.


CASI CLINICI


Viene da voi una donna giovane del 93’ la cui anamnesi familiare dimostra un cugino deceduto di giovane età per epatite acuta non ben precisata.

È astemia, normopeso, non riferisce assunzione di farmaci, non comportamenti a rischio.

Viene ricoverata in ematologia per crisi emolitica acuta, quindi gli

ematologi fanno il test di Coombs, dosaggio della emoglobina fetale, dosaggio G6P-DH.

Tuttavia vi chiamano allarmati del fatto che la paziente ha transaminasi mosse con colesterasi aumentata.

Cosa propone alla paziente?

  1. Biopsia epatica per stadiazione del danno epatico

  2. Ricerca fattori noti di epatopatia cronica + ECT

  3. Colangio-RMN La risposta corretta è la B.



normale, non segni ecografici di ipertensione portale. Cosa proponete alla paziente?

  1. Cupruria delle 24 ore

  2. Rame totale+ rame libero

  3. Ricerca dell'anello di Kayser Fleischer

  4. Biopsia epatica

  5. Nessuna delle precedenti

  6. Tutte le precedenti

La paziente risulta HbsAg negativa, anti-HCV negativa, IgM anti-HAV negativa, tutti gli autoanticorpi sono negativi, ferritina e saturazione della transferrina nella norma, ceruloplasmina 18 mg/dl, TSH nella norma, colesterolo e trigliceridi nella norma.

L’ECT addome mostra un fegato aumentato di volume steatosico, milza normale, vena porta

La risposta corretta è la F. Perché non c'è nessuna delle proposte elencate che singolarmente ci dà la certezza del Wilson. Ricordiamoci che l'aumento del rame può anche esserci in corso di una malattia colestatica cronica per esempio una CBP, se io dosassi il rame o lo cercassi nel fegato lo troverei aumentato ma non è un Wilson. L'unione di tutte queste ricerche sfocia quasi sicuramente in una diagnosi di morbo di Wilson.

C’è ancora un esame che andrebbe fatto nell'ipotesi che sia Wilson, la risonanza cerebrale. Dobbiamo assolutamente escludere che la paziente non abbia già avuto danni dei nuclei della base. È l'ultimo esame che si propone alla paziente, ma comunque va fatta.

EPATITE ALCOLICA

L'anamnesi alcologica può essere molto complicata: il paziente spesso mente, sottovaluta, non dice esattamente il tipo e la quantità di bevanda introdotta. Perciò è stata creata la convenzione dell'unità alcolica.

L’unità alcolica corrisponde a 12-13 g di etanolo puro, che varia a seconda della bevanda alcolica perché ci sono due variabili: la quantità ed il tasso alcolico. Se paziente dice “bevo un bicchiere di vino a pasto”, bisogna calcolare che il bicchiere di vino è intorno ai 125 ml, un vino mediamente ha un tasso alcolico del 12%, quindi eseguire un operazione:

125 × 12 × 0,79

100 = 12

In questo modo si ottiene l'unità alcolica, ovvero i grammi di etanolo puro introdotti. Se il risultato viene più o meno di 12-13 g allora è possibile definire un bicchiere di vino un'unità alcolica.

ALCOL E MORTALITÀ

È importante capire quanto beve il paziente perché esiste una correlazione certa tra quantità di alcol introdotto e mortalità.

Correlazione che è più importante per il sesso femminile rispetto al sesso maschile. L'epatopatia che vi consegue è una malattia cronica del fegato in pazienti con uso abituale di grandi quantità di alcol in assenza di altri fattori eziologici.

Il cut-off nell'uomo è pari a 40 g/die di etanolo, sopra i quali il rischio di sviluppare cirrosi è elevatissimo.


MALATTIA CRONICA DA ALCOL

L'alcol agisce in due modi sul fegato:

L'ecografia mostrerà un bright liver e, se il paziente è già cirrotico, i segni indiretti di ipertensione portale: aumento di diametro della vena porta, splenomegalia ed eventualmente sovraccarico dei circoli collaterali.


TERAPIA

L'alcolismo è a tutti gli effetti una tossicodipendenza e va gestito nei centri appositi, dove spesso il paziente non vuole andare, un po' perché considera uno stigma sociale essere equiparato a un tossicodipendente, un po' perché è convinto di farcela da solo. Un vero alcolista ha assoluta necessità di un appoggio, anche psicologico, perché tende a ricadere in questa dipendenza.

Un farmaco utilizzato è il Disulfiram, una sostanza che impedisce la degradazione dell'acetaldeide e causa vampate di calore, nausea, e vomito al paziente che l'assume.

A causa di questi effetti collaterali il paziente deve essere d'accordo nell’assunzione del farmaco (molti non lo sono). Spesso viene somministrato all'insaputa del paziente da parte del coniuge, causando anche problemi medico legali.

Bisogna sottolineare ai pazienti che l'alcol fa male in ogni caso, a prescindere dal tipo di bevanda e dall’entità dell’assunzione.


MASLD

La MASLD (Steatosi epatica associata a disfunzione metabolica, pronuncia “masseldì”) è la nuova definizione della NASH (steatoepatite non alcolica). Questo cambiamento di definizione nasce dal fatto che la definizione di NASH era troppo imprecisa.

Ciò che viene aggiunto rispetto al passato è che ovviamente non ci deve essere alcol, ma soprattutto è necessario che ci sia una disfunzione d’organo altrimenti non è MASLD.

Gli aspetti patologici della MASLD vanno dalla banale steatosi, che è la fase iniziale (un tempo chiamata chiamata NAFLD), che progredisce con infiammazione, necrosi cellulare e fibrosi; di conseguenza, si può arrivare alla cirrosi.

Quando alla steatosi si associa infiammazione, necrosi e fibrosi, siamo già nella fase della MASLD, alla quale bisogna attribuire un grado di severità (pertanto deve essere stadiata).


FORME PATOLOGICHE

Solitamente è primitiva, cioè associata a un problema metabolico che in genere è riconducibile all'insulino resistenza. Il portatore di MASLD nella maggior parte dei casi è in sovrappeso, obeso, dislipidemico e diabetico.

Inoltre ci sono le forme secondarie date da farmaci e altre cause.


DIAGNOSI

Si tratta di una patologia in genere asintomatica, viene diagnosticata quasi sempre casualmente, a seguito di esami del sangue (il famoso check-up) che mostrano uno o più enzimi epatici alterati. Ciò dà il via a tutta una serie di esami che bisogna sempre fare quando un enzima è epatico alterato, ovvero gli esami che escludono le cause note di epatopatia. Non bisogna basarsi solo sul un colesterolo alto per poter diagnosticare una MASLD.

È necessario prima escludere l'epatite virale, le epatiti autoimmuni, le patologie d'accumulo e le tireopatie. Nel momento in cui tutto è negativo e c'è una disfunzione metabolica allora si può definire il quadro di MASLD.

L'ecografia evidenzierà il Bright Liver, e l'istologia permetterà di osservare un quadro difficilmente distinguibile da un’epatopatia alcolica: avremo steatosi, colpi di Mallory e degenerazione balloniforme.

I soggetti di sesso maschile sono più frequentemente colpiti. Ulteriori fattori di rischio sono l'obesità, il diabete e le dislipidemie.

PATOGENESI

L'ipotesi patogenica è quella dei “due colpi”: inizia sempre con una steatosi legata all'insulino resistenza, ma in seguito alla perossidazione lipidica compaiono i danni infiammatori e necrotici. Quindi prima steatosi e poi infiammazione.

La severità della MASLD è proporzionale alle disfunzioni metaboliche presenti, quindi se considero un paziente obeso, diabetico, iperteso e dislipidemico avrò un danno epatico sicuramente maggiore rispetto a quello di un paziente che ha solo un diabete compensato.

Nella popolazione la percezione di MASLD (o di steatosi) viene percepita come un fatto molto meno grave rispetto ad esempio all'epatite virale: se viene detto a un paziente che ha un'epatite virale cronica, spesso la percepisce come una malattia infettiva mortale, mentre se gli viene detto che ha una MASLD tenderà a sottovalutare il problema.

La MASLD è l'epatopatia più frequente nel mondo occidentale quindi è bene imparare a riconoscerla, tranquillizzare il paziente, ma allo stesso tempo metterlo sulla strada giusta perché la MASLD può andare incontro a cirrosi ed epatocarcinoma.

Il grading della MASLD può sfruttare il Fibroscan, ovvero lo strumento che permette di effettuare l’elastografia epatica, con la quale si può vedere quanto è rigido il fegato (fornisce una misura surrogata del tasso di fibrosi) .


FATTORI DI RISCHIO

In Italia i fattori di rischio sono fumo, diabete, ipertensione, peso e obesità.

In Italia il 23% dei bambini nella fascia di età 8-9 anni è in sovrappeso, e l'11% in condizioni di obesità; il 45% degli adolescenti è sovrappeso. Tutte persone che se non cambiano radicalmente stile di vita, svilupperanno patologie (non solo epatologiche).

Non bisogna sottovalutare i portatori MASLD magri, paradossalmente sono quelli che versano in condizioni peggiori: in genere hanno uno stile di vita adeguato, ma hanno MASLD perché soffrono di disfunzioni metaboliche e genetiche.

In passato la MASLD era la terza casa più comune di trapianto di fegato negli Stati Uniti. Oggigiorno sta diventando la prima, superando anche l'alcol. In Europa, in una grossa popolazione del nord-est della Gran Bretagna, la MASLD è la principale concausa di epatite C.

La MASLD spesso salta la cirrosi nel processo di sviluppo dell’epatocarcinoma. Questo è grave perché, mentre negli altri casi i pazienti cirrotici vengono messi sotto sorveglianza con ecografia ogni sei mesi e quindi si riesce a cogliere in tempo l’eventuale patologia, spesso nella MASLD questo non è possibile (sarebbe impossibile mettere sotto sorveglianza un milione di italiani).


Caso clinico d’esempio:

Paziente maschio, 40 anni, obeso con una circonferenza di 105 cm, ha il padre con coronaropatia, la madre diabetica, non beve, non fuma, conduce una dieta ipercalorica e una vita sedentaria. Gli viene diagnosticata, nel 2005, la dislipidemia mista, per cui inizia Atorvastatina e risponde bene a questa cura, il colesterolo si abbassa e torna nei valori norma.

Nel 2007 ipertensione, quindi terapia con betabloccante. Nel 2008 va dall'epatologo perché gli sono state trovate le transaminasi mosse. Il medico curante lo invia dallo specialista chiedendo se l'epatopatia di cui era portatore era legata alle statine. Ma non è corretto perché il paziente ha MASLD!

Nel 2008 l’idea della MASLD non era ancora sviluppata.

Gli vengono rifatti gli esami, si riconferma l'ipertransaminasemia, l'iper gamma GT, il glucosio è ancora nei limiti, anche se già è possibile parlare di diabete. Inoltre la ferritina è aumentata notevolmente (non c'entra niente con l'overload marziale perché la ferritina alta è una ferritina infiammatoria). Si riscontra anche una positività ad un anticorpo antinucleo.

Le transaminasi sono mosse, possono anche essere normali, la ferritina si alza nel 20% nella MASLD e ci può anche essere un autoanticorpo (non è la spia di nessuna malattia autoimmune, è un epifenomeno che può essere presente nella MASLD).


IMAGING

Nessuna tecnica permette di avere diagnosi certa di MASLD. Si può fare l'ecografia (Bright Liver) e l'elastografia, che permette di stadiare anche le MASLD.

Se vogliamo essere certi della presenza o assenza di cirrosi si può eseguire una biopsia: il quadro istologico è caratterizzato da steatosi macrovescicolare che interessa il 60% del fegato, modesta infiammazione lobulare, degenerazione balloniforme, setti fibrosi visibili con iniziale necrosi a ponte (quindi già un quadro di epatopatia F3, stadio precirrotico).

Davanti a un paziente giovane 40 anni (come quello dell’esempio), con una fibrosi F3 è necessario un regime di dieta: deve essere a base di carboidrati 55%, proteine 15%, grassi non più del 30%, con intake calorico ridotto (deve andare in deficit). Questo lo capiscono i pazienti, ma quello che non capiscono è l'esercizio fisico. L'esercizio fisico è fondamentale, forse più importante della dieta: si intende almeno un'ora al giorno, per 5 giorni a settimana, di camminata a passo veloce, palestra o piscina.

È dimostrato che adottando queste due misure si riduce e si migliora lo stato istologico. Sull'esercizio fisico è stato condotto uno studio: sono stati presi dei pazienti obesi a cui è stato detto di continuare a mangiare quello che volevano, quindi non a dieta, ma metà ha praticato esercizio fisico tutti i giorni, e metà no.

Dopo poco tempo, coloro che hanno fatto esercizio fisico, pur mantenendo la stessa dieta sbagliata, riscontravano una riduzione del 20% di trigliceridi e di acidi grassi liberi. L'esercizio fisico ha un'attività diretta sul metabolismo.


TERAPIA

Si utilizzano dei farmaci: se il paziente è prediabetico o diabetico andranno bene gli insulino stimolanti, farmaci che hanno dimostrato un effetto moderato.

È stato condotto un trial, il trial PIVEX, in cui è stato dato a un gruppo di pazienti il pioglitazone (insulino sensibilizzante), a un gruppo di pazienti vitamina E, e a un gruppo di pazienti il placebo. È stato notato che anche la vitamina E ad alte dosi funziona.

I fibrati si utilizzano per ipertrigliceridemia in quanto hanno un ottimo effetto sulla riduzione della trigliceridemia, un po’ meno sulla MASLD. Stessa cosa per le statine.

L’ultima opzione è la chirurgia bariatrica: ai pazienti obesi che non riescono a dimagrire viene proposta la sleeve gastrectomy, ovvero la riduzione longitudinale dello stomaco.